O prolapso da válvula mitral (PVM) é um distúrbio em que as abas da válvula (cúspides) sofrem prolapso para o átrio esquerdo quando o ventrículo esquerdo se contrai, podendo ou não permitir o vazamento (regurgitação) de sangue para o átrio. Os terceiros molares inferiores inclusos ou semi-inclusos podem estar associados a lesões como, por exemplo, cistos dentígeros. Estes cistos ocupam o interior dos maxilares e em sua evolução podem acarretar o deslocamento do dente incluso em posições não usuais. O objetivo do presente trabalho é relatar por meio de um caso clínico, a exodontia de terceiro molar semi-incluso, associado a lesão de característica cística, seguida de enucleação da lesão para análise anatomopatológica. Paciente do sexo masculino, 19 anos, com diagnóstico de prolapso de válvula mitral sem regurgitação, apresentou-se à clínica de cirurgia de uma Universidade para realização de exodontia dos 3ºs molares. Foi realizada radiografia panorâmica e após avaliação, verificou-se imagem radiolúcida associada ao dente 48. Para melhor avaliação das delimitações da lesão foi solicitada tomografia computadorizada. O paciente foi submetido ao procedimento de exodontia do dente assim como de enucleação da lesão. Todas as espécimes clínicas coletadas foram enviadas para exame anatomopatológico (AP). A análise AP confirmou o diagnóstico de lesão do tipo cisto odontogênico, porém, a presença de um intenso infiltrado inflamatório não permitiu diferenciar entre as possibilidades de ser um cisto radicular ou um cisto dentígero, ou ainda, a concomitância dos dois quadros. Conclui-se que pacientes com PVM sem regurgitação podem ser submetidos a procedimentos cirúrgicos ambulatoriais com segurança e que para casos de lesões odontogênicas, os exames de imagem são fundamentais haja vista que muitas lesões só são identificadas com o achado radiográfico e uma vez detectadas, a biópsia deve ser realizada para confirmação anatomopatológica. Em casos em que o diagnóstico preciso não for possível, é de extrema relevância que ocorra o acompanhamento radiográfico, a fim de se verificar a necessidade ou não de reintervenção.